As alterações ósseas são frequentemente detectadas em crianças que apresentam sífilis congênita (SC), constituindo-se importante a investigação propedêutica de recém-nascidos (RN). Naqueles assintomáticos, podem representar a única manifestação. As lesões radiológicas em ossos longos podem indicar envolvimento de metáfise e diáfise, abrangendo quadros de osteocondrite, osteíte e periostite. RNT, AIG, masculino, nascido de parto cesáreo com boa vitalidade, recebeu alta da maternidade com 4 dias, assintomático e sem investigação para SC. Durante o pré-natal, sua mãe apresentou VDRL 1:1, o qual fora interpretado como cicatriz sorológica, e não instituído tratamento. Com 1 ano de vida, evoluiu com dor em tornozelos, tendo realizado raio-X de membros inferiores (MMII), que evidenciou lesão lítica de 1 cm na fíbula distal esquerda e rarefações ósseas bilaterais na tíbia. Foi aventada a hipótese de tumor ósseo, e o lactente encaminhado a um hospital oncológico, onde fora descartado o diagnóstico. Teve um período assintomático de 8 meses, quando, por ocasião de lesões orais dolorosas persistentes, solicitou-se VDRL, resultando em 1:128, sem nenhum tratamento instituído. Com 22 meses, fora internado para avaliação da imobilidade e dor ao manuseio dos MMII, repetido radiografia, ainda com imagens líticas simétricas. Optado, portanto, pela triagem completa, que detectou VDRL 1:512 e líquor, tomografia de crânio e fundoscopia normais. Com o diagnóstico de sífilis congênita óssea, recebeu tratamento com Penicilina Cristalina por 10 dias, com posterior resolução do quadro. A fim de melhorar o prognóstico, a SC deve ser diagnosticada, preferencialmente, no período neonatal. O raio-X de ossos longos compõe o arsenal de rastreio das alterações pela infecção intraútero, sendo um exame de simples execução e alta disponibilidade, que pode apontar anormalidades já ao nascimento. Diante da importância epidemiológica da doença, controlar a transmissão vertical do Treponema pallidum deve ser afrontado como uma premente missão, o que exige melhor qualidade da assistência pré-natal. Investigação e tratamento de gestantes e RN devem ser baseados em protocolos claros e rígidos, para que se evite a falha diagnóstica e sequelas à população pediátrica. Ademais, o médico deve atentar-se para as diversas manifestações ósseas da SC, que variam desde dor e edema a fraturas patológicas e deformidades físicas.